Geri Dön

Herediter kanser paneli çalışılan olgularda tespit edilen klinik önemi belirsiz varyantların (VUS) güncel literatür verileri ışığında yeniden analizi

Reanalysis of variants of uncertain significance (VUSS) identified in patients undergoing hereditary cancer panel testing in light of current evidence

  1. Tez No: 1016385
  2. Yazar: CEREN DENİZ CEYLAN
  3. Danışmanlar: PROF. DR. TAHA REŞİD ÖZDEMİR
  4. Tez Türü: Tıpta Uzmanlık
  5. Konular: Genetik, Genetics
  6. Anahtar Kelimeler: Belirtilmemiş.
  7. Yıl: 2026
  8. Dil: Türkçe
  9. Üniversite: Sağlık Bakanlığı
  10. Enstitü: İzmir Bayraklı Şehir Hastanesi
  11. Ana Bilim Dalı: Tıbbi Genetik Ana Bilim Dalı
  12. Bilim Dalı: Belirtilmemiş.
  13. Sayfa Sayısı: Belirtilmemiş.

Özet

Amaç: Bu çalışmanın amacı, herediter kanser paneli çalışılan olgularda saptanan klinik önemi belirsiz varyantların (VUS) güncel literatür verileri doğrultusunda yeniden değerlendirilmesinin sonuçlarını sunmaktır. Ayrıca literatürdeki belirsizlikleri gidermeye katkı sağlamak adına bir takip sıklığı önermek ve sınıflandırması değişen varyantların hastaların takipleri üzerindeki etkisini kapsamlı bir şekilde incelemek hedeflenmiştir. Gereç ve Yöntemler: Retrospektif olarak tasarlanan bu çalışmaya, 2021 ile 2025 yılları arasında herediter kanser genlerine yönelik germline genetik testi çalışılmış 4000 olgu dahil edilmiştir. Hastalara ait daha önce raporlanmış VUS'lar; güncel literatür ve veri tabanları değerlendirmeleri dikkate alınarak yeniden analiz edilmiştir. Bulgular: Çalışmaya dahil edilen olguların 1080' inde toplam 1320 adet VUS (1019 benzersiz varyant) saptanmıştır. Yeniden analiz sonucunda 1019 benzersiz varyantın 8'inin (%0,78) sınıflaması değişmiştir. Bu varyantların 1'i patojenik (BRCA2), 1'i olası patojenik (RAD51C), 5'i olası benign (ATM, CDH1, TP53, SLX4) ve 1'i benign (MSH6) olarak yeniden sınıflandırılmıştır. Varyantların yeniden sınıflandırıldığı tarihe kadar geçen ortalama süre 42,3 ay olarak hesaplanmıştır (en erken değişim 16 ayda gözlenmiştir). Varyantı olası benign veya benign olarak yeniden sınıflandırılan olgular için yakın varyant takibinin sonlandırılması öngörülmüştür. BRCA2 ve RAD51C varyantları sırasıyla patojenik ve olası patojenik olarak güncellenen iki olgu için ilgili genlere özgü yakın takip protokollerinin başlatılması gerekli görülmüştür ve gerekli durumlarda koruyucu cerrahiler için aday olabilecekleri öngörülmüştür. Sonuç: Sınıflaması değişen benzersiz varyantlar içinde 5 varyant (%62,5) olası benign ve 1 varyant (%12,5) benign kategorisine değişmiştir. Bununla birlikte 1 varyantın (%12,5) olası patojenik ve 1 varyantın patojenik kategorisine (%12,5) değiştiği olguların gerekli durumlarda cerrahi kararları için aday olabilecekleri ve ilgili genlere özgü takip protokolleri başlatılması gerekliliği ortaya çıkmış olup ayrıca bu sonucun olguların aile bireylerinin yönetimi üzerinde de etkili olacağı değerlendirilmiştir. Varyant yeniden sınıflandırmasının tek seferlik bir durum olmadığı gerçeği göz önüne alındığında tıbbi genetik uzmanlarının VUS'ları en az yılda 1 kez rutin olarak yeniden değerlendirmeyi içeren standart bir takip protokolü oluşturmaları önerilmektedir.

Özet (Çeviri)

Objective: This study aimed to present the results of the re-evaluation of variants of uncertain significance (VUS) identified in patients who underwent hereditary cancer panel testing based on current literature. It also aimed to propose an appropriate follow-up interval to reduce uncertainties in the literature and to evaluate the impact of variant reclassification on patient management. Materials and Methods: This retrospective study included 4,000 patients who underwent germline genetic testing for hereditary cancer genes between 2021 and 2025. Previously reported VUSs were re-analyzed using current literature and database information. Results: A total of 1,320 VUSs (1,019 unique variants) were identified in 1,080 patients. Re-analysis showed that 8 of the 1,019 unique variants (0.78%) were reclassified. In these variants, one variant was reclassified as pathogenic (BRCA2), one as likely pathogenic (RAD51C), five as likely benign (ATM, CDH1, TP53, SLX4), and one as benign (MSH6). The mean time to reclassification was 42.3 months, the earliest change observed after 16 months. For patients whose variants were reclassified as likely benign or benign, close variant follow-up was considered unnecessary. For the two patients whose BRCA2 and RAD51C variants were reclassified as pathogenic and likely pathogenic, respectively, initiation of gene- specific surveillance protocols was considered necessary, and they may become candidates for risk-reducing surgery when clinically indicated. Conclusion: Among the reclassified unique variants, five (62.5%) were reclassified as likely benign and one (12.5%) as benign. In addition, one (12.5%) was reclassified as likely pathogenic and one (12.5%) as pathogenic, indicating that these patients may become candidates for surgery when clinically indicated, require the initiation of gene- specific surveillance, and that the reclassification may also affect the clinical management of their family members. As variant reclassification is an ongoing process rather than a one-time event, we recommend that medical geneticists establish a standardized follow-up protocol that includes routine re-evaluation of VUSs at least annually.

Benzer Tezler

  1. BRCA1 ve BRCA2 genlerinde mutasyon saptanmayan meme kanseri tanısı almış olgularda ailesel kanser genlerinin incelenmesi

    An association research for the hereditary cancer genes in breast cancer patients with no mutation in BRCA1 and BRCA2 genes

    DUYGU ÇINAR

    Yüksek Lisans

    Türkçe

    Türkçe

    2020

    GenetikEskişehir Osmangazi Üniversitesi

    Tıbbi Genetik Ana Bilim Dalı

    DR. ÖĞR. ÜYESİ OĞUZ ÇİLİNGİR

  2. Meme ve over kanserli hastalarda yeni nesil dizileme analizlerinin retrospektif değerlendirilmesi

    Retrospective evaluation of next generation sequencing analyses in patients with breast and ovarian cancer

    SEYED HAMID HASSANI

    Tıpta Uzmanlık

    Türkçe

    Türkçe

    2025

    GenetikPamukkale Üniversitesi

    Tıbbi Genetik Ana Bilim Dalı

    DR. ÖĞR. ÜYESİ TANER DURAK

  3. Prostat kanseri vakalarında germline kanser yatkınlık genlerinin araştırılması

    Investigation of germline cancer predisposition genes in prostate cancer cases

    ZEYNEP ÖZDEMİR PEHLİVAN

    Tıpta Uzmanlık

    Türkçe

    Türkçe

    2026

    GenetikSağlık Bilimleri Üniversitesi

    Tıbbi Genetik Ana Bilim Dalı

    PROF. DR. HAKTAN BAĞIŞ ERDEM

  4. Meme ve over kanseri olgularında yeni nesil dizileme yöntemi kullanılarak 27 farklı gendeki germline mutasyonların moleküler, fenotipik ve klinik özelliklerinin değerlendirilmesi

    Assessment of molecular, phenotypic, and clinical features of germline mutations across 27 genes by nextgeneration sequencing in breast and ovarian cancer

    MUHAMMER ÖZGÜR ÇEVİK

    Doktora

    Türkçe

    Türkçe

    2025

    GenetikErciyes Üniversitesi

    Tıbbi Genetik Ana Bilim Dalı

    PROF. DR. MUNİS DÜNDAR