Geri Dön

Investigation of the biological role of mouse acylneuraminyl hydrolase enzymes in the regulation of neuroinflammation

Fare asilnöraminil hidrolaz enzimlerinin nöroinflamasyonun düzenlenmesindeki biyolojik rolünün araştırılması

  1. Tez No: 747311
  2. Yazar: DOĞA TABAKACILAR
  3. Danışmanlar: PROF. DR. VOLKAN SEYRANTEPE
  4. Tez Türü: Yüksek Lisans
  5. Konular: Genetik, Moleküler Tıp, Genetics, Molecular Medicine
  6. Anahtar Kelimeler: Belirtilmemiş.
  7. Yıl: 2022
  8. Dil: İngilizce
  9. Üniversite: İzmir Yüksek Teknoloji Enstitüsü
  10. Enstitü: Mühendislik ve Fen Bilimleri Enstitüsü
  11. Ana Bilim Dalı: Moleküler Biyoloji ve Genetik Ana Bilim Dalı
  12. Bilim Dalı: Belirtilmemiş.
  13. Sayfa Sayısı: 66

Özet

Sialidoz bir lizozomal depo bozukluğudur ve kalıtımı Neuraminidase 1 (NEU1) genindeki otozomal resesif mutasyonlarla sağlanır. Nöraminidazlar veya sialidazlar, glikokonjugatların desialilasyonunu gerçekleştiren katalitik enzimlerdir. Nöraminidazların eksiklikleri, hücre zarlarında sialoglikokonjugatların birikmesine yol açar. Literatürde Tay-Sachs gibi bazı lizozomal depo hastalıklarında nöroinflamasyon ve nörodejenerasyon görüldüğüne dair çalışmalar vardır. Fakat, siyalidoz fare modelinde, nöroinflamasyon hiçbir zaman çalışılmamıştır. Bu çalışmada, Neu1-/-, Neu3-/- nakavt, ve Neu1-/- Neu3-/- çift nakavt fare modelleri kullanılarak nöraminidaz 1, nöraminidaz 3 ve bu enzimlerin kombine eksikliğinin nöroinflamasyon üzerindeki etkisini araştırılmıştır. Neu1- /- Neu3-/- knockout fare modeli, kafesteki kardeşlerine kıyasla daha küçük bir dış görünüş ve kas zayıflığı, titreme ve 2-3 haftalık bir yaşam süresi göstermiştir. Neu1-/- Neu3-/- çift nakavt farelerinden bazılarında erken ölüm gözlemlenmiştir. Bu çalışmada, patolojiyi araştırmak için immünohistokimyasal, biyolojik ve kromatografik teknikler kullanıldı. Enflamatuvar sitokinlerin ekspresyonu, Neu1-/-, Neu3-/- ve Neu1-/- Neu3-/- farelerinde beyin anatomisine göre farklılıklar göstermiştir. Neu1-/- Neu3-/- farelerinin, kortekse kıyasla genellikle beyincikte en yüksek sitokin ekspresyonunu gösterdiği gözlemlenmiştir. Ek olarak, Neu1-/- Neu3-/- farelerinde korteks, talamus ve beyincikte nöron kaybı tespit edilmiştir. En dikkat çekici değişiklik, Neu1-/- Neu3-/- fare korteksindeki gangliosid ekspresyonunda görülmüştür. Nöroinflamasyon, nörodejeneratif uyaranlar, otofagozom modellenmesi, ve programlanmış hücre ölümü ile ilişkilendirilmiş GD3 gangliositinin ekspresyonu, Neu1-/- Neu3-/- farelerinin korteksinde tespit edilmiştir.

Özet (Çeviri)

Sialidosis is a lysosomal storage disorder, and it is inherited by autosomal recessive mutations in the Neuraminidase 1 (NEU1) gene. Neuraminidases or sialidases are catalytic enzymes that carry out the desialylation of glycoconjugates. Deficiencies of neuraminidases lead to the accumulation of sialoglycoconjugates in membranes of cells. Neuroinflammation and neurodegeneration are present in some lysosomal storage diseases such as Tay-Sachs. However, in the sialidosis mouse model, neuroinflammation was never studied. In this study, we investigated the effect of neuraminidase 1, neuraminidase 3, and their combined deficiency on neuroinflammation by using Neu1-/-, Neu3-/- knockout, and Neu1-/- Neu3-/- double knockout mouse models. Neu1-/- Neu3-/- knockout mouse model was smaller in comparison to its littermates and showed muscle weakness, tremoring, and 2-3 weeks of a lifetime. Some of the Neu1-/- Neu3-/- mice died prematurely. To unravel the pathology immunohistochemical, biological, and chromatographic techniques were used. The expression of inflammatory cytokines was altered in the Neu1-/-, Neu3-/-, and Neu1-/- Neu3-/- mice with respect to the brain section. Neu1-/- Neu3-/- mice showed generally the highest expression of cytokines in the cerebellum compared to the cortex. Neuronal loss was observed in the Neu1-/- Neu3-/- mice in the cortex, thalamus, and cerebellum. The most remarkable change was in the ganglioside expression pattern in the Neu1-/- Neu3-/- mice cortex. GD3 expression was present in the cortex of Neu1-/- Neu3-/- mice where expression of this ganglioside is related to neuroinflammation, neurodegenerative stimuli, autophagosome remodeling and programmed cell death.

Benzer Tezler

  1. Trail'ın pankreatik beta hücreleri üzerindeki proliferatif etkisinin araştırılması

    Investigation of the role of trail molecule on pancreatic beta cell proliferation

    SEVİM KAHRAMAN DİRİCE

    Doktora

    Türkçe

    Türkçe

    2014

    Tıbbi BiyolojiAkdeniz Üniversitesi

    Tıbbi Biyoloji ve Genetik Ana Bilim Dalı

    DOÇ. DR. AHTER DİLŞAD ŞANLIOĞLU

  2. Beta galaktozid alfa-2,6-siyaliltransferaz (ST6Gal1)'ın Sporadik İnklüzyon Cisimcik Miyoziti (sIBM) patogenezindeki rolünün in vitro model oluşturularak araştırılması

    Identification of the role of beta galactoside alpha-2,6-sialyltransferase (ST6Gal1) in the pathogenesis of Sporadic Inclusion Body Myositis (s-IBM) by the use of an in-vitro culture model

    BURCU BALCI

    Doktora

    Türkçe

    Türkçe

    2008

    Tıbbi BiyolojiHacettepe Üniversitesi

    Tıbbi Biyoloji Ana Bilim Dalı

    PROF. DR. PERVİN DİNÇER

  3. Tip 2 diabetes mellitus tanılı hastalarda serum ve tükürük endostatin, endokan seviyelerinin araştırılması

    The investigation of serum and saliva endostati̇n, endocan levels in patients with type 2 diabetes mellitus

    FATİH AHMET TANIŞ

    Tıpta Uzmanlık

    Türkçe

    Türkçe

    2022

    İç HastalıklarıFırat Üniversitesi

    İç Hastalıkları Ana Bilim Dalı

    DOÇ. DR. KADER UĞUR

  4. Investigating the biological role of sialidase NEU4 ve GM3 synthase enzymes in a mouse model of tay-sachs disease

    Sialidaz NEU4 ve GM3 sentaz enzimlerinin tay-sachs fare modellerinde biyolojik rolünün araştırılması

    TALHA BARNAR

    Yüksek Lisans

    İngilizce

    İngilizce

    2017

    Genetikİzmir Yüksek Teknoloji Enstitüsü

    Moleküler Biyoloji ve Genetik Ana Bilim Dalı

    PROF. DR. VOLKAN SEYRANTEPE

  5. Tip60 geninin demir metabolizmasının düzenlenmesindeki rolünün fare karaciğer dokusunda araştırılması

    Investigation of the role of Tip60 gene in the regulation of iron metabolism in mouse liver

    NURDAN GÖNÜL

    Doktora

    Türkçe

    Türkçe

    2018

    BiyokimyaAtatürk Üniversitesi

    Moleküler Biyoloji ve Genetik Ana Bilim Dalı

    DOÇ. DR. HARUN BUDAK