Geri Dön

Genetically accurate models of SOD1-based ALS in drosophila: Validation and characterization

SOD1-temelli ALS'nin genetik açıdan hassas drozofila modelleri: Doğrulama ve karakterizasyon

  1. Tez No: 338914
  2. Yazar: CEREN İSKENDER
  3. Danışmanlar: PROF. DR. AYŞE NAZLI BAŞAK
  4. Tez Türü: Yüksek Lisans
  5. Konular: Genetik, Genetics
  6. Anahtar Kelimeler: Belirtilmemiş.
  7. Yıl: 2013
  8. Dil: İngilizce
  9. Üniversite: Boğaziçi Üniversitesi
  10. Enstitü: Fen Bilimleri Enstitüsü
  11. Ana Bilim Dalı: Moleküler Biyoloji ve Genetik Ana Bilim Dalı
  12. Bilim Dalı: Belirtilmemiş.
  13. Sayfa Sayısı: 81

Özet

SOD1 geni, ALS?ye yol açtığı belirlenen ilk gendir. 1993 yılında ilk defa tanımlanmasından beri SOD1?deki mutasyonlar, ALS?ye neden olan diğer genlerin aksine, başka hiçbir hastalık ile ilişkilendirilmediğinden, SOD1, ALS alanında süregelen araştırmaların, en önemli odak noktası olmuştur. Sadece 153 amino asitten oluşan SOD1 proteinin her tarafına eşit olarak dağılmış olan 160?tan fazla mutasyon bulunmaktadır ve bu mutasyonlar proteine toksik bir işlev kazandırmaktadır. Bugüne dek 20?den fazla SOD1-temelli ALS hayvan modeli geliştirilmiş ve bu modeller mutasyona uğramış SOD1?in de rol aldığı, oksidatif stres, yanlış katlanmış protein birikimi, endoplazmik retikulum stresi ve glutamat eksitotoksisitesi gibi hastalık mekanizmalarının anlaşılmasında son derece faydalı olmuştur. Buna rağmen, tüm bu modeller, knock-out veya over-expression çalışması olmanın olumsuzluklarını taşımaktadırlar. Bu tez çerçevesinde, SOD1-temelli ALS?nin, Drozofila?da genetik açıdan hassas bir modelinin yapılması hedeflenmiş ve dört SOD1 mutasyonu (G37R, H48R, H71Y ve G85R), Drozofila SOD1 geni içerisine homolog rekombinasyon yöntemi kullanılarak yerleştirilmiştir. Mutantların karakterizasyonu için yaşam süresi ve larva hareketliliği analizleri uygulanmıştır. Bunun yanında, yaşamsal bütünlük gibi, genotip-fenotip ilişkilendirmeleri için, mutantların genotip oranları incelenmiştir. Ayrıca, ALS patogenezinde olası rol oynayan aday genlerin anlatım düzeylerini ölçmek için RT-PCR metodu uygulanmıştır. Bu çalışma, yeni ve güçlü bir yöntem olan homolog rekombinasyonu, ALS alanında uygulayan ilk çalışmadır. Çalışma kapsamında oluşturulan genetik açıdan hassas Drozofila modellerinin ALS ve nörodejeneratif süreçlere yol açan mekanizmaları daha iyi anlamamıza yardımcı olacağını umuyoruz.

Özet (Çeviri)

SOD1 has been a unique target of ALS research as the first identified gene of the disease; since 20 years, SOD1 has not been related to any other disease unlike other ALS-causing genes. There are more than 160 mutations seen in ALS patients scattered all around the small protein that cause the mutant protein to gain a toxic function. Up to date, more than 20 SOD1-based animal models have been developed that helped us gain insights to the mechanisms in which mutant SOD1 is involved, e.g. oxidative stress, misfolded protein aggregation, endoplasmic reticulum stress and glutamate excitotoxicity. Even so, all these models had their own drawbacks as being either knock-out or over-expression studies. In this respect we aimed to develop an accurate model of SOD1-based ALS using ends-out homologous recombination (HR) in Drosophila. In this study, four previously defined SOD1 missense mutations (G37R, H48R, H71Y and G85R) were introduced into the endogenous locus of Drosophila SOD1 (dSOD). For the characterization of mutants, life span and larval motility assays were used. In addition, genotypic ratios of the mutants were observed for genotype-phenotype correlations and expression levels of several candidate genes, possibly involved in ALS pathogenesis, were compared among mutants using quantitative RT-PCR. This is the first study, which successfully implements homologous recombination, a new and powerful approach to ALS. We hope that, genetically accurate models of SOD1-based ALS, generated via homologous recombination, will further help us gain insights into the complex mechanisms involved in neurodegenerative processes.

Benzer Tezler

  1. Genetically accurate models of SOD1-based ALS in drosophila melanogaster

    SOD1 kaynaklı ALS'nin Drozofila melanogaster'da genetik açıdan doğru şekilde modellenmesi

    PINAR DENİZ

    Yüksek Lisans

    İngilizce

    İngilizce

    2011

    GenetikBoğaziçi Üniversitesi

    Biyoloji Bölümü

    PROF. DR. A. NAZLI BAŞAK

  2. In silico modeling and molecular dynamics simulations of a cpGFP-derived fluorescent oxytocin receptor biosensor

    cpGFP'den türetilmiş floresan oksitosin reseptörü biyosensörünün in-silico moleküler modelleme ve moleküler dinamik simülasyonlarının araştırılması

    BOUTHAINA ZENDER

    Yüksek Lisans

    İngilizce

    İngilizce

    2024

    BiyomühendislikBahçeşehir Üniversitesi

    Biyomühendislik Ana Bilim Dalı

    DR. ÖĞR. ÜYESİ ALPER DEVRİM ÖZKAN

  3. Otozomal resesif geçiş gösteren mikroftalmili bir ailede mikrodizin ve ekzom sekanslama yöntemi ile yeni genlerin araştırılması

    Investigation of new genes in a family with microphthalmia by microarray and exome sequencing methods

    SEZEN GÜNTEKİN ERGÜN

    Doktora

    Türkçe

    Türkçe

    2015

    BiyoteknolojiAnkara Üniversitesi

    Temel Biyoteknoloji Ana Bilim Dalı

    DOÇ. DR. GÜVEM GÜMÜŞ AKAY

    PROF. DR. FERDA EMRİYE PERÇİN

  4. Molecular recognition based self assembly of engineered proteins on nanoscaled gold surfaces

    Nano-ölcek metal yüzeylerde moleküler tanıma esaslı kendiliğinden montaj olabilen protein tasarımı

    BANU TAKTAK KARACA

    Doktora

    İngilizce

    İngilizce

    2015

    Biyokimyaİstanbul Teknik Üniversitesi

    Moleküler Biyoloji-Genetik ve Biyoteknoloji Ana Bilim Dalı

    PROF. DR. CANDAN TAMERLER

    YRD. DOÇ. DR. BÜLENT BALTA

  5. Kritik organ için doz tayini ve absorblanmış doz için yeni geometri faktörün saptanması

    Dose determination for critical organ and ascertain of new geometry factor for absorbed dose

    DOĞAN YAŞAR

    Doktora

    Türkçe

    Türkçe

    1999

    Nükleer Mühendislikİstanbul Teknik Üniversitesi

    Nükleer Uygulamalar Ana Bilim Dalı

    PROF. DR. A. BERİL TUĞRUL