Geri Dön

Organik asidemi - asidüri tanılı hastaların klinik,laboratuvar bulgularının değerlendirilmesi ve prognozun belirlenmesi

Evaluation of clinical and laboratory findings of patients diagnosed with organic acidemia - aciduria and determination of prognosis

  1. Tez No: 898060
  2. Yazar: BENAL BİLGE BOZCA
  3. Danışmanlar: DOÇ. DR. MELİKE ERSOY
  4. Tez Türü: Tıpta Uzmanlık
  5. Konular: Çocuk Sağlığı ve Hastalıkları, Child Health and Diseases
  6. Anahtar Kelimeler: Belirtilmemiş.
  7. Yıl: 2024
  8. Dil: Türkçe
  9. Üniversite: Sağlık Bilimleri Üniversitesi
  10. Enstitü: İstanbul Bakırköy Dr. Sadi Konuk Eğitim ve Araştırma Hastanesi
  11. Ana Bilim Dalı: Çocuk Sağlığı ve Hastalıkları Ana Bilim Dalı
  12. Bilim Dalı: Belirtilmemiş.
  13. Sayfa Sayısı: 85

Özet

Organik asidemiler karbonhidrat, amino asit degregasyon ve yağ asidi metabolizmasındaki defektlere bağlı oluşan, organik asitlerin dokularda birikimi ve idrarda artmış atılımı ile karakterize bir grup kalıtsal metabolik hastalıktır. Dolayısıyla bu hastaların idrar organik asit profillerinde defektin yerine göre değişen özelliklerde artmış organik asit atılımları görülmektedir. Organik asit metabolizma bozukluklarının insidansı 10000'de 1 ile 1000000'da 1 arasında değişmekle birlikte toplam insidansları yaklaşık 3000 canlı doğumda birdir. (1) Organik asidemilerin Türkiye'deki insidansı tam olarak bilinmemekte ancak akraba evliliklerinin sık görülmesi nedeniyle daha yüksek olabileceği düşünülmektedir. Maple syrup urine disease (MSUD), metilmalonik asidemi (MMA), propionik asidemi (PA), izovalerik asidemi (İVA), glutarik asidüri tip 1 (GA Tip 1) ve multiple karboksilaz eksikliği bazı önemli organik asidemi tipleridir. MSUD kanda artmış amino asitlere bağlı olarak dallı zincirli aminoasidüri olarak da adlandırılmaktadır. MSUD, MMA, PA, İVA klasik organik asidüriler olarak da bilinmektedir.Nörolojik bulguların ön planda olduğu GA tip 1, 4-hidroksibutirik asidüri, mevalonik asidüri, N-asetilaspartik asidüri, ve L-2-hidroksiglutarik asidüri serebral organik asidüriler olarak da sınıflandırılmaktadır. Enzim eksikliğinin yerine, rezidüel enzim aktivitesine, çevresel tetikleyici faktörlere bağlı olarak organik asidemiler farklı yaşlarda kusma, beslenme güçlüğü, hipotoni, letarji, koma, nöbet, ataksi, distoni, büyüme geriliği, gelişme geriliği, mental gerilik, kardiyak fonksiyon bozukluğu, böbrek fonksiyon bozukluğu, hepatomegali, pankreatit, psikiyatrik semptomlar gibi geniş spektrumda bir klinik gösterebilirler. Yenidoğanlarda sorunsuz bir doğum öyküsü ve hayatın ilk günlerinde asemptomatik dönem sonrası beslenme güçlüğü, kusma, hipotoni, nöbet gibi semptomların gelişmesi organik asidemileri akla getirecek klasik klinik tablodur. Organik asidemilerde enzim eksikliğinin yerine göre idrarda artmış organik asit atılımıyla birlikte genellikle yüksek anyon açıklı metabolik asidoz, amonyak yüksekliği, ketozis gibi biyokimyasal bulgular mevcuttur. Amonyak yüksekliğinin çok belirgin olduğu durumlarda respiratuvar alkaloz da tabloya eşlik edebilir. Kan şekeri düşük, yüksek ya da normal olabilir. Anemi, nötropeni ve sitopeni görülebilir.

Özet (Çeviri)

Organic acidemias are a group of inherited metabolic diseases that occur due to defects in carbohydrate, amino acid degradation and fatty acid metabolism, and are characterized by the accumulation of organic acids in tissues and increased excretion in urine. Therefore, increased organic acid excretions are observed in the urine organic acid profiles of these patients, with characteristics varying depending on the location of the defect. Although the incidence of organic acid metabolism disorders varies between 1 in 10000 and 1 in 1000000, their total incidence is approximately 1 in 3000 live births. The incidence of organic acidemias in Turkey is not known exactly, but it is thought to be higher due to the frequent occurrence of consanguineous marriages. Maple syrup urine disease (MSUD), methylmalonic acidemia (MMA), propionic acidemia (PA), isovaleric acidemia (IVA), glutaric aciduria type 1 (GA Type 1) and multiple carboxylase deficiency are some important types of organic acidemia. MSUD is also called branched-chain aminoaciduria due to increased amino acids in the blood. MSUD, MMA, PA, IVA are also known as classical organic acidurias. GA type 1, 4-hydroxybutyric aciduria, mevalonic aciduria, N-acetylaspartic aciduria, and L-2-hydroxyglutaric aciduria, in which neurological findings are at the forefront, are also classified as cerebral organic acidurias. Depending on the enzyme deficiency, residual enzyme activity, and environmental triggering factors, organic acidemias may occur at different ages, such as vomiting, feeding difficulty, hypotonia, lethargy, coma, seizure, ataxia, dystonia, growth retardation, developmental delay, mental retardation, cardiac dysfunction, renal dysfunction. They can show a wide spectrum of clinical conditions such as hepatomegaly, pancreatitis and psychiatric symptoms. In newborns, an uneventful birth history and the development of symptoms such as feeding difficulties, vomiting, hypotonia, and seizures after an asymptomatic period in the first days of life are the classic clinical picture that may suggest organic acidemias. In organic acidemias, depending on the location of the enzyme deficiency, there are generally biochemical findings such as high anion gap metabolic acidosis, high ammonia, and ketosis, along with increased organic acid excretion in the urine. In cases where high ammonia levels are very evident, respiratory alkalosis may also accompany the picture. Blood sugar may be low, high or normal. Anemia, neutropenia and cytopenia may occur.

Benzer Tezler

  1. Organik asidemili hastalarda oksisterol türlerinin LC-MS/MS yöntemi ile incelenmesi

    Key words: organic academia, oxysterol, maple syrup urine disease, methylmalonicacidemia, propionic acidemia, isovaleric acidemia, glutaric aciduria type 1, LCMS/MS

    YASEMİN ERASLAN

    Tıpta Uzmanlık

    Türkçe

    Türkçe

    2018

    Endokrinoloji ve Metabolizma HastalıklarıHacettepe Üniversitesi

    Çocuk Sağlığı ve Hastalıkları Ana Bilim Dalı

    PROF. DR. TURGAY COŞKUN

  2. Organik asidemilerde esansiyel yağ asidi düzeyleri ve klinik bulgulara etkisi

    Essential fatty acids in organic acidemia and their relations with clinicalfindings

    ENES KAAN KILIÇ

    Tıpta Uzmanlık

    Türkçe

    Türkçe

    2019

    Çocuk Sağlığı ve HastalıklarıSağlık Bilimleri Üniversitesi

    Çocuk Sağlığı ve Hastalıkları Ana Bilim Dalı

    DOÇ. DR. ÖZLEM ÜNAL UZUN

  3. Dallı zincirli organik asidemi hastalarının beslenme durumunun değerlendirilmesi

    Evaluation of nutritional status of patients with branched chain organic acidemia

    BUSEM CAN

    Yüksek Lisans

    Türkçe

    Türkçe

    2024

    Beslenme ve DiyetetikHacettepe Üniversitesi

    Diyetetik Ana Bilim Dalı

    PROF. DR. HÜLYA GÖKMEN ÖZEL

  4. Establishing a human gut microbiome bioinformatics analysis pipeline to study a dietary treatment response for methylmalonic acidemia patients

    Metilmalonik asidemi hastalarında diyet tedavisi yanıtını incelemek için insan bağırsak mikrobiyom biyoinformatik analiz akışının oluşturulması

    BERKAY YEKTA EKREN

    Yüksek Lisans

    İngilizce

    İngilizce

    2023

    Bilgisayar Mühendisliği Bilimleri-Bilgisayar ve KontrolAcıbadem Mehmet Ali Aydınlar Üniversitesi

    Biyoistatistik ve Biyoinformatik Ana Bilim Dalı

    PROF. DR. OSMAN UĞUR SEZERMAN

  5. Çukurova Üniversitesi Tıp Fakültesi Pediatrik Metabolizma Hastalıkları ve Beslenme Polikliniğinde tanı alan veya takibe giren kalıtsal metabolik hastalığı olan hastaların tanılarının, klinik ve laboratuar bulgularının analizi ile takip sonuçlarının değerlendirilmesi

    Evaluation of diagnosis, clinical and laboratory parameters and follow-up findings of inborn errors of metabolism patients who get diagnosed or followed up in Çukurova University Medical Faculty Pediatric Metabolism Unit

    ADEM KARA

    Tıpta Uzmanlık

    Türkçe

    Türkçe

    2012

    Çocuk Sağlığı ve HastalıklarıÇukurova Üniversitesi

    Çocuk Sağlığı ve Hastalıkları Ana Bilim Dalı

    PROF. DR. NESLİHAN ÖNENLİ MUNGAN