Geri Dön

SMA hastalarından hasta spesifik uyarılmış pluripotent kök hücre yeniden programlanması, motor nöron eldesi ve fonksiyonel olarak karşılaştırılması

Patient-specific induced pluripotent stem cell reprogramming, motor neuron differentiation, and functional comparison from SMA patients

  1. Tez No: 927651
  2. Yazar: EKİN DOĞAN
  3. Danışmanlar: PROF. DR. KAMİL CAN AKÇALI
  4. Tez Türü: Yüksek Lisans
  5. Konular: Biyofizik, Biyoloji, Nöroloji, Biophysics, Biology, Neurology
  6. Anahtar Kelimeler: Belirtilmemiş.
  7. Yıl: 2025
  8. Dil: Türkçe
  9. Üniversite: Ankara Üniversitesi
  10. Enstitü: Sağlık Bilimleri Enstitüsü
  11. Ana Bilim Dalı: Disiplinlerarası Kök Hücre ve Yenileyici Tıp Ana Bilim Dalı
  12. Bilim Dalı: Kök Hücre Bilim Dalı
  13. Sayfa Sayısı: 94

Özet

Spinal musküler atrofi (SMA), motor nöron kaybına yol açan, dünya yapında her 10000 canlı doğumda 1 görülen nöromüsküler bir hastalıktır. %95 oranla SMN1 geninde (survival motor neuron gene 1, yaşamsal motor nöron geni 1) görülen mutasyonlardan kaynaklanan SMA, sonucunda bu genin işlevsel SMN proteini üretememesinden dolayı motor nöronlarda yaşanan fonksiyonel bozukluklar ve nihai motor nöron kaybında dolayı kaslarda zayıflama, kas atrofisi ve solunum problemleri gibi semptomlar ile kendini gösterir. İnvazif yöntemler haricinde elde edilmesi mümkün olmayan insan motor nöronları uyarılmış pluripotent kök hücrelerden farklılaştırılarak elde edilebilir. uPKH'ler kandan elde edilen periferik mononükleer hücreler (PMH) gibi hücrelerinin yeniden programlanmasıyla elde edilen embriyonik kök hücrelere benzer olarak birçok hücre tipine farklılaşabilme yetisi olan hücrelerdir. SMA hastalığında motor nöron elektrofizyolojisinde sorun yaşandığı bilinmektedir. Bu çalışmada SMA hastalarından elde edilen uPK hücrelerinin elektrofizyolojik olarak aktif motor nöron hücrelerine farklılaştırılması amaçlandı. Çalışma sürecince bir SMA hastası ve bir sağlıklı kontrolden uPKH hatları başarıyla elde edildi ve bu hatlar motor nöronlara farklılaştırıldı. Elde edilen motor nöronlar aynı şekilde elde edilen sağlıklı motor nöronlar ile mRNA ve protein düzeyinde yapılan karşılaştırmaya ek olarak yama-menteşe yöntemi ile elektrofizyolojik olarak karşılaştırıldı. Çeşitli motor nöron biyobelirteçleri kullanılarak karakterize edilen motor nöronlarda SMA hastasından elde edilen motor nöronların bu hastalıkta görülen elektrofizyolojik bozuklukların görüldüğü ve matürasyonda sağlıklı motor nöronlara göre geriden geldikleri gözlemlendi. Ayrıca, elde edilen SMA motor nöronların matürasyon süreci boyunca akson boylarının kısaldığı ve sinaptik bağlantıların azaldığı gözlemlendi.

Özet (Çeviri)

Spinal muscular atrophy (SMA) is a neuromuscular disease which results in motor neuron loss due to the mutations seen in the SMN1 gene (survival motor neuron 1 gene). These mutations cause a disruption in the production of function SMN proteins. SMA is seen 1 in every 10000 live births worldwide and manifests itself with muscle weakness and atrophy along with respiratory issues in patients. Human motor neurons are impossible to isolate without turning to invasive procedures. Induced pluripotent stem cells (iPSCs) are embryonic stem cell-like cells reprogrammed from cells such as peripheral blood mononuclear cells (PBMCs) which possess the ability to differentiate into different cell types including motor neurons. It is known that motor neurons with SMA have electrophysiological abnormalities. Using iPSC-derived motor neurons, we aimed to obtain electrophysiologically active motor neurons from a SMA patient and compare them in electrophysiologically using patch-clamp recordings as well as in mRNA and protein levels. In the end, we successfully generated iPSC lines from one SMA patient and one healthy control and differentiated them to motor neurons. It was observed that iPSC-derived motor neurons with SMA were slower to mature and show electrophysiological activity compared to healthy iPSC-derived motor neurons. Also, the SMA iPSC-derived motor neurons had smaller axons and less synaptic connections along the maturation period.

Benzer Tezler

  1. Sistemik sklerozlu hastalarda sikka semptomları ile sjögren sendromu sıklığının gösterilmesi ve minör tükürük bezi biyopsisinde alfa-smooth muscle actın ekspresyonunun değerlendirilmesi

    The prevalence of sicca symptoms and sjogren's syndrome in patients with systemic sclerosis and expression of ?lfa?smooth muscle actin in salivary gland biopsy specimens

    GERÇEK CAN

    Tıpta Yan Dal Uzmanlık

    Türkçe

    Türkçe

    2010

    Allerji ve İmmünolojiDokuz Eylül Üniversitesi

    Romatoloji Bilim Dalı

    DOÇ. DR. SERVET AKAR

  2. Hepatit B virüsü ve alkole bağlı kronik karaciğer hastalarında ANA, SMA, LKM1, Anti DNA, pANCA otoantikorlarının sıklığı

    In Hepatitis B virus and alcohol induced chronic liver disease patients, the frequency of the ANA, SMA, LKM1, Anti DNA, pANCA autoantibodies

    MUZAFFER ERTÜRK

    Tıpta Yan Dal Uzmanlık

    Türkçe

    Türkçe

    2001

    GastroenterolojiTrakya Üniversitesi

    İç Hastalıkları Ana Bilim Dalı

    PROF. DR. GÜLBİN DÖKMECİ

  3. Spinal müsküler atrofi hastalarının fibroblast kültürlerinde mikrotübül stabilitesinin araştırılması

    Investigation of microtubule stability in fibroblast cultures of spinal muscular atrophy patients

    PELİN ZOBAROĞLU

    Yüksek Lisans

    Türkçe

    Türkçe

    2020

    Tıbbi BiyolojiHacettepe Üniversitesi

    Tıbbi Biyoloji Ana Bilim Dalı

    DR. ÖĞR. ÜYESİ GAMZE BORA

  4. Tüberküloz plörezide polimeraz zincir reaksiyonunun tanısal değeri

    Başlık çevirisi yok

    FARUK ÇİFTÇİ

    Tıpta Uzmanlık

    Türkçe

    Türkçe

    1996

    Göğüs HastalıklarıGATA

    Göğüs Hastalıkları ve Tüberküloz Ana Bilim Dalı

    PROF.DR. OLGAÇ SEBER

  5. Tip II-III spinal musküler atrofi'li hastalarda nusinersen tedavi etkinliğinin ve güvenliğinin değerlendirilmesi

    Evaluation of nusinersen treatment efficacy in patients with spinal muscular atrophy

    EROL ÇOMRUK

    Tıpta Uzmanlık

    Türkçe

    Türkçe

    2023

    Nörolojiİnönü Üniversitesi

    Nöroloji Ana Bilim Dalı

    DOÇ. DR. MEHMET TECELLİOĞLU